Интраабдоминальные непаренхиматозные кисты у новорожденных и младенцев

Размещено на http://www.allbest.ru/

Московский государственный медико-стоматологический университет

им. А.И. Евдокимова

Интраабдоминальные непаренхиматозные кисты у новорожденных и младенцев. Прогностическое значение размера, формы и локализации кисты

Ольхова Е.Б.

Мукасеева Т.В.

г. Москва

Актуальность исследования определяется, в первую очередь, совершенствованием методов визуализации, в том числе - антенатальной, при этом обнаружение интраабдоминального кистозного образования (ИАКО) у младенца определяет необходимость выбора тактики лечения в адекватные сроки. Особую сложность представляют случаи непаренхиматозных ИАКО, однако до настоящего времени в большинстве случаев исследователи приводят данные о частоте встречаемости и тактике ведения младенцев только с отдельными нозологическими формами, при этом масштабных исследований непаренхиматозных интрабдоминальных кист у младенцев практически нет.

Наиболее известной патологией исследуемой группы являются кисты яичников у новорожденных девочек, которые наблюдаются с частотой до 1:2500 [7]. Из осложнений этого состояния хорошо известны перекрут и некроз кисты, которые, впрочем, совсем не всегда сопровождаются ухудшением состояния ребенка [1, 2, 9, 12]. Другим относительно известным вариантом ИАКО являются энтерокисты (дубликатура фрагмента кишки) - врожденная патология, которая в 65-70% случаев может сопровождаться возникновением перекрута и некроза петли кишки и кровотечениями в течение первого года жизни [3, 8]. Лимфангиомы брыжейки у детей раннего возраста выявляются реже - до 1:20.000 и также могут провоцировать перекрут фрагмента кишки, несущего лимфангиому, что требует неотложного оперативного вмешательства [11]. Остальные варианты ИАКО у младенцев встречаются крайне редко и мало известны широкому кругу практикующих врачей [4-6, 10].

Основным методом диагностики ИАКО на современном этапе признано УЗИ, не требующее медикаментозной седации пациента и не сопровождающееся лучевой нагрузкой.

Цель исследования: определение значимости размера, формы и локализации в эхографической дифференциальной диагностике интраабдоминальных кистозных образований.

Материалы исследования. С 2016 по 2018 г. наблюдалось 130 случаев ИАКО у младенцев до 6 мес. жизни. Этот возраст выбран в связи с преимуществами высокоразрешающего УЗИ именно у младенцев в связи с небольшими размерами тела. Возможности применения высокочастотного сканирования у пациентов этой возрастной группы принципиально выше, чем в более старшем возрасте. В то же время большинство врожденных заболеваний и патологических состояний собственно неонатального периода могут быть обнаружены именно в этом возрасте. Все случаи собственных наблюдений ИАКО были верифицированы интраоперационно (102), методом МРТ (15). В 28 случаях выполнена верификация временем в ходе динамического ультразвукового контроля.

Диагностированные ИАКО были разделены на следующие группы по нозологиям:

1. Кистозно измененные яичники (КИЯ):

- осложненные КИЯ (перекрут, некроз или кровоизлияние - 28 наблюдений);

- неосложненные КИЯ (без признаков перекрута или кровоизлияния - 24 случая).

2. Энтерокисты (18 случаев).

3. Интраабдоминальные лимфангиомы (ИАЛ - 12 случаев).

4. Скопления организованного выпота (СОВ) в брюшной полости при энтероколите (22 случая).

5. Прочие ИАКО: гидрометрокольпос (9), кисты при синдроме Куррарино (7), псоас-абсцессы (ПА - 7), кисты урахуса (3).

Для сравнения количественных признаков в группах использовался t-критерий Стьюдента для независимых выборок. Cтатистически значимыми считались значения р<0,05.

Методика исследования. УЗИ выполнены на аппаратах Voluson-730 Expert и VolusonE-8 с использованием микроконвексных и линейных датчиков частотой 5-18 МГц в B-режиме и в режиме цветового допплеровского картирования (ЦДК). Выполнялось традиционное трансабдоминальное сканирование с применением высокочастотных линейных датчиков, при необходимости - трансперинеальное, транс- и паравертебральное сканирование и доступы в паховых и пупочной областях.

Медикаментозная седация не применялась. УЗИ начиналось в положении ребенка на спине, проводилась фиксация ножек младенца в положении комфорта (частичное разгибание). При необходимости дети фиксировались в положении на животе или боку. УЗИ реанимационному контингенту пациентов, находившихся в тяжелом состоянии, в том числе на искуственной вентиляции легких, проводилось на месте в отделении реанимации с участием врача-реаниматолога, осуществлявшего контроль витальных функций ребенка. Изменение положения тела таких пациентов проводилось врачом-реаниматологом.

Проводились оценка размера ИАКО, их локализации, формы, характера содержимого и количества полостей. Высокочастотным линейным датчиком уточнялось взаиморасположение ИАКО с интраабдоминальными структурами, проводилась оценка эхографических параметров ИАКО, среди которых самыми доступными для эхографической оценки были:

- размеры,

- форма,

- локализация.

Именно эти характеристики ИАКО и проанализированы в настоящем исследовании.

Также при каждом исследовании оценивалось наличие или отсутствие осложнений ИАКО, таких как признаки нарушения пассажа по желудочно-кишечному тракту, нарушения уродинамики, признаки воспалительных процессов и/или сочетанных аномалий строения органов живота. В 122/130 (96%) случаев пациентам проводилось УЗИ в динамике, в 82% - многократно.

Обсуждение полученных результатов. При анализе эхографической картины первым критерием, подлежащим оценке, был размер кистозного образования. Если кистозное образование было неправильной формы, то для анализа параметра использовался максимальный из размеров образования (условно - «длина»). Малыми условно было решено считать ИАКО размером 2 см и менее, ИАКО среднего размера - от 2,1 см до 4 см включительно, крупными ИАКО - от 4,1 см до 7 см включительно. Гигантским считались ИАКО диаметром крупнее 7,1 см (табл.1).

Таблица 1. Размер ИАКО при различных нозологиях у детей первого полугодия жизни

Анализ представленных данных показывает, что малый и средний размер ИАКО имел место в 62/130 (47,7%) случаев. Малый размер отмечался в 5/24 (20,8%) случаев при неосложненных КИЯ и в 2/18 (11,1%) случаев при энтерокистах. В 4/22 (18,2%) случаев малый размер был зафиксирован при СОВ в брюшной полости при контактном или перфоративном перитоните у младенцев с некротизирующим энтероколитом (НЭК). Также малые размеры имели 2/7 ИАКО у младенцев с с-мом Куррарино, включающим в себя пресакральную массу, аномалию крестца и аноректальную мальформацию; 2/3 нагноившиеся кисты урахуса и 1/9 при гидрометрокольпос.

Средний размер ИАКО чаще всего отмечался при энтерокистах (11/18, 61%), составляя 3,4±0,2 см, и при неосложненных КИЯ (10/ 24, 45,8%), достигая 3,8±0,2 см. При осложненных КИЯ средний диаметр отмечался только в 7/28 (25%) наблюдений и составлял в среднем, 5,1±0,1 (3-8) см. Примерно с той же частотой средний размер имели СОВ (6/22, 27,3%), размеры которых были около 4 х 2,5 см.

Крупные размеры имели, в основном, осложненные КИЯ и СОВ, половина энтерокист и около половины пациентов с синдромом Куррарино.

Гигантские размеры ИАКО, когда последние занимали практически «весь живот», встречались редко: в трети ИАЛ, до 10% КИЯ и в отдельных наблюдениях других ИАКО.

 Таким образом, размер не является специфичным для конкретных ИАКО эхографическим признаком. Крупные размеры достоверно преобладают при осложненных КИЯ по сравнению с неосложненными: 5,1±0,1 см по сравнению с 3,8±0,2 см соответственно (p<0,05).

Следующим параметром, подлежащим эхографической оценке, была форма кисты. При этом были выделены 3 основных эхографических варианта (рис. 1):

1) округлая;

2) овальная;

3) неправильная.

Рис. 1. Различная форма ИАКО у младенцев: а - округлая форма (гидрометрокольпос); б - овальная форма (осложненная КИЯ средних размеров); в - неправильная форма (крупная ИАЛ).

Варианты формы ИАКО представлены в табл. 2.

Таблица 2. Форма ИАКО у детей первого полугодия жизни

Округлая форма была характерная для КИЯ - 34/52 (65,4%) случаев, причем чаще встречалась в осложненных случаях - 19/28 (67,8%) по сравнению с 15/24 (62,5 %) неосложненных. Также округлая форма была типичная для энтерокист (10/18 - 55,6 %), синдрома Куррарино (3/7 - 42,9%) и кист урахуса (100%). Овальная форма ИАКО была зафиксирована у большинства детей с гидрометрокольпос (7/9 - 77,8%), что определялось собственно анатомией влагалища и полости матки младенца. Для СОВ и ИАЛ была типичная неправильная форма, что также определялось собственно анатомией и патофизиологией заболевания. Характерную неправильно-веретенообразную форму имели скопления гноя при псоитах (100%), что также логично следует из строения подвздошно-поясничной мышцы. эхографический интраабдоминальный кистозный нозологический

Таким образом, в большинстве случаев форма ИАКО не является типичным для какой-либо нозологии эхо-симптомом, и оценивать ее необходимо в совокупности с другими признаками. Исключение составляет патогномоничная для поражения подвздошно-поясничной мышцы веретенообразная форма (чувствительность и специфичность признака - 100%). Также высокочувствительным является признак «неправильная форма» для ИАЛ (Se=100%) и СОВ (Se=86,4%), специфичность этого признака относительно высокая: 73,7 и 77,8 % соответственно.

Следующим параметром оценки ИАКО являлась локализация образования (справа, слева, по средней линии живота, по обе стороны от средней линии), табл. 3.

Таблица 3. Латерализация ИАКО при различных нозологиях у детей первого полугодия жизни

Интересно, что если для энтерокист преобладание правосторонней локализации понятно (14/18 (77,8%), излюбленная локализация порока - терминальный отдел подвздошной кишки), то причина преобладания правосторонних КИЯ (38/52 - 73,1%) неясна. При этом, если среди неосложненных КИЯ преобладание правосторонних было умеренным (15/24 - 62,5%), то осложненные КИЯ располагались справа в подавляющем большинстве случаев (23/28 - 82,1%), p<0,05.

Локализация ИАКО по средней линии типична для гидрометрокольпос и кист при синдроме Куррарино (100%). Для остальных вариантов ИАКО срединная локализация, в принципе, нетипична.

Почти половина (58/130 - 44,6 %) ИАКО лоцировались в нижних отделах живота. Так, половина КИЯ (25/52 - 48,1%) лоцировались в нижних отделах живота, из них преобладали неосложненные КИЯ (17/24 - 70,1%); осложненные КИЯ лоцировались в нижних отделах живота значительно реже (8/28 - 28,6%), p<0,05. Во всех случаях - 9/9 (100%) в области малого таза лоцировалась гидрометрокольпос и ИАКО при синдроме Куррарино: 7/7 (100%), что закономерно с учетом анатомии. Также в нижних отделах живота лоцировались ИАКО при гнойном псоите, при этом ИАКО распространялась веретенообразной структурой по ходу собственно мышцы. Таким образом, локализация в полости малого таза была абсолютно чувствительным признаком (Se=100%) для гидрометрокольпос, ИАКО при синдроме Куррарино и гнойного псоита, специфичность эхосимптома была невысока: 59, 58 и 58%.

Реже наблюдалась локализация в двух и более областях живота - 46/130 (35,4%) наблюдений, которая, естественно, встречалась при ИАКО крупных и гигантских размеров, в частности, при КИЯ, 10/52 (19,2%) которых занимали практически всю половину живота пациента, 70% из них были осложненными (рис. 2).

Рис. 2. Крупные и гигантские размеры ИАКО: а - осложненная КИЯ размерами 68 х 50 мм, выполняющая собой всю область визуализации, сканирование векторным датчиком; б - гигантская ИАЛ, фрагментарная визуализация в режиме «2-х полей» (поперечный скан в мезограстрии и продольный слева по латеральному каналу) конвексным датчиком.

Крупные размеры и локализацию «на полживота» имели большинство ИАЛ (9/12 - 75%), распространяясь от малого таза почти до диафрагмы или уровня почек. В одном случае, занимая гипо- и мезогастрий располагалась энтерокиста, осложненная перекрутом фрагмента кишки. В двух отделах брюшной полости (обычно - латеральный канал + мезогастрий) лоцировались половина СОВ.

В проекции эпигастрия ИАКО определялись редко - 14/130 (10,8%) случаев. При этом здесь лоцировались половина энтерокист (9/18) и около четверти СОВ (5/22 - 23,5%). В мезогастрии наблюдались около четверти энтерокист (5/18 - 27,8%) и небольшое количество осложненных КИЯ (3/28 - 10,7%).

Таким образом, собственно локализация ИАКО не является определяющим фактором идентификации нозологической формы. Можно определить более или менее типичные варианты расположения отдельных патологических состояний, но высокая чувствительность отдельных признаков сопровождается их низкой специфичностью, что особенно четко видно на примере локализации редких вариантов ИАКО.

Комплексный анализ диагностической информативности изученных признаков при отдельных нозологических формах показал, что для осложненных КЯ типичны округлая форма, крупные размеры и локализация справа. В отличие от них, неосложенные КИЯ обычно были средних или малых размеров. Анализируя всех пациентов с КИЯ (28 осложненных и 24 неосложненных), выявлено, что абсолютным признаком неосложненных КИЯ является диаметр менее 3 см (9/24), в то время как более крупные размеры (3-8 см) типичны как для неосложеннных (15/24), так и для осложненных (28/28) КИЯ: облака распределения размеров КИЯ накладываются друг на друга.

Сходные характеристики имели и энтерокисты: округлая/овальная форма + малый/средний размер + локализация справа), что облигатно определило низкие показатели специфичности перечисленных признаков.

Для ИАЛ и СОВ были типичны неправильная форма, крупные размеры и, как следствие, локализация в 2-х областях. Однако достаточной специфичностью обладал только признак «неправильная форма» (73,7 и 77,8%) для ИАЛ и СОВ соответственно (табл. 4).

Таблица 4. Показатели диагностической эффективности отдельных эхографических признаков при разных нозологических формах ИАКО

Примечание: * осл. КИЯ - осложненные КИЯ; ** неосл. КИЯ - неосложненные КИЯ.

Среди редких вариантов ИАКО проведение полноценного статистического анализа было невозможным из-за разнородности группы и малого числа наблюдений отдельных нозологических форм. Во всех случаях имела место высокая значимость нестандартных доступов сканирования: трансперинеального для гидрометрокольпос и синдрома Куррарино, пара- и трансвертебрального при синдроме Куррарино и полипозиционного сканирования в паховых областях при поражениях подвздошно-поясничных мышц. Для последних была типична веретенообразная форма и локализация в проекции подвздошно-поясничных мышц.

Рис. 3. Нестандартное сканированое при редких ИАКО:

1 - ИАКО, МП - мочевой пузырь; а - продольный трансперинеальный скан при гидрокольпос; б - продольный трансвертебральный скан при синдроме Куррарино (стрелки - позвонки); в - косопродольный скан в правой паховой области при ПА (стрелка - головка бедренной кости).

При кистах урахуса надлонные, пара- и трансумбиликальные доступы позволяли оценить взаиморасположение ИАКО, мочевого пузыря и пупочной ранки.

При синдроме Куррарино нестандартные доступы позволяли оценить взаиморасположение кистозного образования и прямой кишки, компрессию мочевого пузыря. При гидрометрокольпос трансперинеальное сканирование позволяло достоверно оценить собственно анатомию порока (рис. 3).

Выводы

1. При эхографическом обнаружении ИАКО у новорожденного или наличии подозрительных на ИАКО анамнестических данных должно быть выполнено сканирование всех отделов живота младенца, включая область малого таза.

2. Первоначальные параметры оценки ИАКО (размер, форма, локализация) позволяют выделить группы предполагаемых нозологических форм.

3. Округлая форма и преимущественно правосторонняя локализация типичны для КИЯ и энтерокист, при этом осложненные КИЯ достоверно крупнее неосложненных.

4. Неправильная форма и крупные размеры типичны для СОВ и ИАЛ.

5. Локализация по средней линии в области малого маза типичная для гидрокольпос и кист при синдроме Куррарино.

6. Веретенообразная форма и типичная локализация в паховой области патогномоничны для ПА.

7. Более точная дифференцировка ИАКО требует дальнейшего изучения эхографической симптоматики, при этом перспективным является исследование структуры стенки ИАКО и содержимого просвета кист.

Список использованных источников

1. Aamir M., Punia H., Dalal P. et al. Conservative management of a large neonatal ovarian cyst: a case report // J. Clin. Diagn. Res. - 2015. - V. 9. - № 4. - P. SD04-SD05.

2. Bascietto F., Liberati M., Marrone L. et al. Outcome of fetal ovarian cysts diagnosed on prenatal ultrasound examination: systematic review and meta-analysis // Ultrasound Obstet. Gynecol. - 2017. - V. 50. - № 1. - P. 20-31.

3. Catalano P., Di Pace M.R., Caruso A.M. et al. Ileocecal duplication cysts: is the loss of the valve always necessary? // J. Pediatr. Surg. - 2014. - V. 49. - № 6. - P. 1049-1051.

4. Cearns M.D., Hettige S., De Coppi P. et al. Currarino syndrome: repair of the dysraphic anomalies and resection of the presacral mass in a combined neurosurgical and general surgical approach // J. Neurosurg. Pediatr. - 2018. - V. 22. - № 5. - P. 584-590.

5. Garcia R.R., Perez G.J., Garcia D.R. et al. Fetal hydrometrocolpos and congenital imperforate hymen: Prenatal and postnatal imaging features // J. Clin. Ultrasound. - 2018. - V. 46. - № 8. - P. 549-552.

6. Khan S.A., Khare M., Dagash H. et al. Meconium pseudocyst presenting as massive ascites in a new-born // Radiol. Case Rep. - 2018. - V. 14. - № 2. - P. 235-237.

7. Llorens S.R., Sanguesa N.C., Pacheco U.A. et al. Neonatal ovarian cysts: ultrasound assessment and differential diagnosis // Radiologia. - 2017. - V. 59. - № 1. - P. 31-39.

8. Mandhan P., Ehsan T.M., Al-Sibai S. et al. Noncommunicating multiple intra-abdominal enteric duplication cysts // Afr. J. Paediatr. Surg. - 2014. - V. 11. - № 3. - P. 276-278.

9. Nakamura M., Ishii K., Murata M. et al. Postnatal outcome in cases of prenatally diagnosed fetal ovarian cysts under conservative prenatal management // Fetal Diagn. Ther. - 2015. - V. 37. - № 2. - P. 129-134.

10. Ping L.M., Rajadurai V.S., Saffari S.E. et al. Meconium peritonitis: correlation of antenatal diagnosis and postnatal outcome - an institutional experience over 10 years // Fetal Diagn. Ther. - 2017. - V. 42. - № 1. - P. 57-62.

11. Schiel M. Rare cause for the acute abdomen in infants // Chirurg. - 2016. - V. 87. - № 11. - P. 971-972.

12. Tyraskis A., Bakalis S., Scala C. et al. A retrospective multicenter study of the natural history of fetal ovarian cysts // J. Pediatr. Surg. - 2018. - V. 53. - № 10. - P. 2019-2022.

Размещено на Allbest.ru