Остеоми склепіння та основи черепа: аналіз власних спостережень

Размещено на http://allbest.ru

Остеоми склепіння та основи черепа: аналіз власних спостережень

Сікалюк Д.В. Сікалюк Діана Валеріївна студентка 4 курсу медичного факультету №1, Полтавський державний медичний університет, Мустафіна Г.М. Мустафіна Галія Міркатівна, кандидат медичних наук, асистент кафедри патологічної анатомії та судової медицини, Полтавський державний медичний університет,

Черняк В.В. Черняк Валентина Володимирівна кандидат медичних наук, доцент, доцент ЗВО кафедри патологічної анатомії та судової медицини, Полтавський державний медичний університет, Ройко Н.В. Ройко Наталія Віталіївна кандидат медичних наук, доцент, доцент ЗВО кафедри патологічної анатомії та судової медицини, Полтавський державний медичний університет,

Филенко Б.М. Филенко Борис Миколайович кандидат медичних наук, доцент, доцент ЗВО кафедри патологічної анатомії та судової медицини, Полтавський державний медичний університет

Анотація

У цьому короткому дослідженні описані 6 випадків множинних остеом черепних кісток, що є рідкісною патологією. У літературі зустрічаються поодинокі повідомлення про внутрішньочерепні остеоми, тому дана проблема потребує подальшого вивчення з урахуванням клініко-морфологічних характеристик пухлин даної локалізації.

Вивчення причини розвитку та морфогенезу остеом та їх перебігу, має важливе медико-соціальне значення, що дасть можливість спланувати відповідний хірургічний підхід, який мінімізує будь-які пошкодження прилеглих структур. патогенетичний кістковий новоутворення остеома

Метою дослідження був патоморфологічний аналіз серії випадків внутрішньочерепних остеом, виявлених під час автопсії.

Проаналізовано 6 випадків у яких під час автопсії було виявлено внутрішньочерепні остеоми, що не являлись причиною смерті. Для проведення дослідження використані описовий та гістологічний методи.

Серед шести випадків, зафіксованих впродовж року, були три чоловіки та три жінки.

В кожному випадку було виявлено від 6-ти до 11-ти кісткових новоутворень, які локалізувались в кістках склепіння черепа (в основному в тім'яній і скроневій кістках та в меншій кількості - лобній і потиличній), так і основи черепа в ділянках передньої та середньої черепних ямок.

Встановлено переважання росту остеом по площі кістки, У кожному випадку пухлини рівномірно підвищувались над поверхнею кістки як назовні в середньому на 0,4 см, так і в порожнину черепа - на 2см. Згідно спостережень, чим більш виражена компактна речовина кісток і краще її кровопостачання, тим остеома має більш агресивний розвиток в оточуючих кісткових тканинах і значне збільшення в розмірах.

Проведена спроба встановити причину розвитку остеом черепа, за результатами чого припустили, що потенційними вогнищами формування остеом можуть бути внутрішньоутробні зміни кісток, остеокластична активність яких проявляється під впливом не визначених на даний час факторів.

Ключові слова: остеоми, патоморфологія, теорії розвитку, морфогенез.

Abstract

Osteomas of the vault and skull base: an analysis of our own observations

This short study describes 6 cases of multiple cranial osteomas, which is a rare pathology. There are few reports of intracranial osteomas in the literature, so this problem requires further study, taking into account the clinical and morphological characteristics of tumours of this location. The study of the causes of osteomas development and morphogenesis and their course is of great medical and social importance, which will allow to plan an appropriate surgical approach that minimises any damage to adjacent structures.

The aim of the study was to perform a pathomorphological analysis of a series of cases of intracranial osteomas detected during autopsy.

We analysed 6 cases in which intracranial osteomas were detected during autopsy, which were not the cause of death. Descriptive and histological methods were used for the study.

Among the six cases recorded during the year, there were three men and three women. In each case, from 6 to 11 bone tumours were detected, which were localised in the bones of the skull vault (mainly in the parietal and temporal bones and in a smaller number in the frontal and occipital bones) and the skull base in the areas of the anterior and middle cranial fossae.

The predominance of osteoma growth in terms of bone area was established. In each case, the tumours uniformly rose above the bone surface both outward by an average of 0.4 cm and into the cranial cavity by 2 cm. According to observations, the more pronounced the compact bone substance and the better its blood supply, the more aggressive the osteoma develops in the surrounding bone tissue and the more it increases in size.

An attempt has been made to establish the cause of the development of cranial osteomas, which has led to the assumption that potential foci of osteoma formation may be intrauterine bone changes, the osteoclastic activity of which is manifested under the influence of factors that have not yet been identified.

Keywords: osteomas, pathomorphology, developmental theories, morphogenesis.

Вступ

Зв'язок роботи з науковими програмами, планами, темами. Дослідження проведено в рамках виконання ініціативно-пошукової НДР «Патогенетичні та патологічні механізми постстресорних розладів за умов дії екзогенних впливів і чинників воєнного часу та пошуку методів їх корекції» (№ держ. реєстрації 0124U003313).

Постановка проблеми. Остеома - доброякісне повільно зростаюче новоутворення, що складається із зрілої кісткової тканини [1]. У літературі зустрічаються поодинокі повідомлення про внутрішньочерепні остеоми, тому дана проблема потребує подальшого вивчення з урахуванням клініко-морфологічних характеристик пухлин даної локалізації.

Аналіз останніх досліджень і публікацій. Найчастіше остеоми виникають у довгих кістках кінцівок та складають 1% серед пухлин у загальній популяції, а внутрішньочерепні остеоми зустрічаються ще рідше і механізм їх ґенезу залишається неясним [2]. Остеома черепа зазвичай розвивається в кістках додаткових носових пазух у жінок молодого та середнього віку [3, 4]. Рідко остеоми можуть досягати діаметра більше 30 мм, тоді їх називають гігантськими остеомами. Гігантські остеоми переважно ростуть на тім'яній кістці у вигляді одиночного ураження. Більшість уражень, позачерепні чи внутрішньочерепні, протікають безсимптомно і випадково виявляються на комп'ютерній томографії при наявності скарг на запаморочення чи головні болі з інших причин або можуть бути виявлені посмертно [5]. Для встановлення точного діагнозу необхідно хірургічне видалення пухлини з наступним патогістологічним дослідженням.

Метою статті був патоморфологічний аналіз серії випадків внутрішньочерепних остеом, виявлених під час автопсії.

Виклад основного матеріалу

Матеріали та методи дослідження. Дослідження проведено на базі Полтавського обласного бюро судово-медичної експертизи. Проаналізовано 6 випадків (3 чоловіки та 3 жінки) смерті осіб, у яких під час автопсії було виявлено внутрішньочерепні остеоми, що не являлись причиною смерті. Вік хворих коливався від 53-х до 81-го року. Для проведення дослідження використані описовий та гістологічний методи. Шматочки тканини остеом фіксували в 10% розчині нейтрального формаліну з подальшою їх декальцифікацією у 5% розчині трихлороцтової кислоти промивкою у 96° спирті та заливкою у парафін. Серійні парафінові зрізи забарвлювали гематоксиліном і еозином за загальноприйнятою методикою. Для візуалізації гістологічних змін користувалися мікроскопом «MICROmed XS-3320» фірми «Ningero Shengheng Optics and Electronics Co» з використанням збільшення x100, x200, x400 з фотографуванням за допомогою цифрової фотокамери «Camera Eyepiece Ver1.3» з ліцензійним програмним забезпеченням.

Дослідження проведено з дотриманням основних біоетичних положень Конвенції Ради Європи про права людини та біомедицини (від 04.04.1997 р.), Гельсінської декларації Всесвітньої медичної асоціації про етичні принципи проведення наукових медичних досліджень з участю людей (1964-2008 рр.), а також МОЗ України № 690 від 23.09.2009 р.

Результати дослідження та їх обговорення. При проведенні дослідження трупів привернули увагу кілька випадків локальних потовщень кісток склепіння та основи черепа, які при гістологічному вивченні були діагностовані як остеоми (рис. 1). Були проаналізовані випадки смерті з детальним порівнянням характеристик виявлених множинних потовщень кісток як між собою у окремо кожному випадку, так у різних трупах.

Серед шести випадків, зафіксованих впродовж року, були три чоловіки та три жінки. В кожному з розглянутих випадків смерть громадян настала внаслідок захворювань: три випадки - атеросклеротична хвороба серця, один - розрив розшаровуючої аневризми аорти, два - церебральний атеросклероз з гострим порушенням мозкового кровообігу за ішемічним типом.

В кожному випадку було виявлено від 6-ти до 11-ти кісткових новоутворень, які локалізувались в кістках склепіння черепа (в основному в тім'яній і скроневій кістках та в меншій кількості - лобній і потиличній), так і основи черепа в ділянках передньої та середньої черепних ямок.

На розпилах кісток виконані заміри остеом та визначено, що вони мають переважно круглу, овальну чи рідше еліпсоподібну форми. Після проведення умовних осей визначено, що остеоми рівномірно розросталися від свого умовно позначеного центра як назовні, так і в товщу кістки та мали цілком однорідні характеристики у всіх своїх ділянках. Не було виявлено локальних випинань за рахунок переважно екзофітного росту назовні або у порожнину черепа чи навпаки, в товщу кістки. Однак, встановлено переважання росту остеом по площі кістки, тобто спостерігалося переважно площинне розростання, ніж її збільшення у висоту. Було встановлено, що у кожному випадку пухлини рівномірно підвищувались над поверхнею кістки як назовні в середньому на 0,4 см, так і в порожнину черепа - на 2см.

Крім того, досліджуючи остеоми під час експертизи трупів, виникло, так би мовити, закономірне припущення, що чим більша товщина діплое (губчатої речовини кістки), тим масивніше і швидше розвивається остеома в даній кістці, оскільки найбільші новоутворення були виявлені, як правило, у тім'яній кістці, а найменші - в клиноподібній та лусці скроневої кісток. Необхідно відзначити, що остеоми, які візуально мають зв'язок із зовнішньою чи внутрішньою компактними пластинками, ростуть переважно в ширину по площі кістки, а вглиб діплое розповсюджується рівномірно слабо або ж взагалі не зачіпає діплое. Проте, остеоми, центр яких візуалізується в губчатій речовині кістки, значно більші за розмірами у порівнянні з пухлинами, що походять з компактної пластинки. Вони мають більш округлу форму та ознаки інтенсивно вираженого росту в усіх напрямках (як назовні, так і в порожнину черепа).

Отже, згідно спостережень, чим більш виражена компактна речовина кісток і краще її кровопостачання, тим остеома має більш агресивний розвиток в оточуючих кісткових тканинах і значне збільшення в розмірах.

Макроскопічно остеоми росли не пошкоджуючи оточуючі м'які тканини, проте, не зважаючи на свій доброякісний характер, вони не мали чітких меж та ознак некротизації.

В усіх ділянках структура остеом була однорідною, мала однакові характеристики щільності та забарвлення і візуально не відрізнялася від оточуючої «материнської» кістки. На патологічний процес вказує лише значне локальне потовщення кістки.

Шкіра голови над остеомами не мала будь-яких змін. Густина, колір, якість та інші характеристики волосся голови в області остеоми такі ж, як і в інших ділянках.

При вийманні головного мозку з порожнини черепа виявлено, що на його поверхнях спостерігались стійкі сформовані вдавлення, які відповідали рельєфу остеом, виступаючих в порожнину черепа. Будь-яких ознак запалення та інших патологічних процесів мозкових оболонок чи речовини мозку візуально не виявлено. В ділянках жодної з остеом не визначалось розростання судинної сітки окістя чи твердої мозкової оболонки, або навпаки, зменшення їх товщини. Ознак напруження окістя чи твердої оболонки внаслідок їх перерозтягнення остеомою не виявлено. Окістя і тверда мозкова оболонка з'єднані з остеомою так само, як і з навколишніми поверхнями неураженої кістки. Тобто не виявлено додаткових з'єднань, наприклад, у вигляді злук, що вказувало б на виникнення запального процесу під час росту остеоми.

При гістологічному дослідженні мозкових оболонок та речовини мозку в ділянках вдавлення остеом локальних патологічних змін, які б кардинально відрізнялися від оточуючих тканин, не виявлено (рис. 1).

Рис. 1. Гістологічний препарат остеоми померлого С. Забарвлення гематоксиліном і еозином. Збільшення *200

Вище зазначене вказує на те, що остеоми розвивалися повільно, поступово таким чином, що оточуючі тканини, так би мовити, встигали «пристосуватися» до зміни товщини та рельєфу кістки. Крім того, жодна з виявлених остеом не супроводжувалась запальним процесом.

Остеоми - доброякісні пухлини, проте, незважаючи на це, вивчення причини їх розвитку та морфогенезу, як і при пухлинах будь якої локалізації та перебігу, мало б важливе медико-соціальне значення [6, 7, 8]. Це, в свою чергу, дасть можливість спланувати відповідний хірургічний підхід, який мінімізує будь-які пошкодження прилеглих структур [9].

Є припущення, що внутрішньочерепні остеоми являються спадковими ураженнями [4, 10], але вони найчастіше зустрічаються при різних спадкових синдромах, наприклад, синдромі Гарднера [10, 11]. В наших дослідженнях не прослідковується значення спадковості у розвитку остеом, оскільки не виявлено жодних інших захворювань у померлих, які могли бути пов'язані зі спадковими синдромами. Крім того, останні мають клінічні прояви уже в молодому віці. В одному з досліджуваних випадків (чоловік, 62 роки), родичі померлого запевняли, що «щільна гуля» на голові виникла лише три роки тому і повільно збільшилась за цей час майже вдвічі. При дослідженні трупа даного померлого, було виявлено шість остеом склепіння черепа, дві найбільші - круглої форми діаметрами 2 см та 2,9 см, остання з яких локалізувалась на лусці скроневої кістки і виступала назовні на 1,8 см. В іншому випадку (жінка, 81 рік), згідно анамнестичних даних у віці 49 років, для виключення діагнозу пансинусит, їй двічі проводили рентгенологічне дослідження черепу, але тоді будь-яких локальних кісткових змін на знімках не виявили. Порушення психічного здоров'я чи скарг з боку нервової системи сімейний лікар чи родичі не помічали. Під час автопсії було виявлено 9 остеом розмірами від 0,3 *0,5 см до 3,1 см в діаметрі.

Відповідно до іншої гіпотези, розвиток остеом черепа потенційно може бути пов'язаний з травмами, враховуючи високу кореляцію між внутрішньочерепною остеомою та травмами в анамнезі [12, 13]. Проте, в наших випадках про травми голови в анамнезі не повідомлялося, не було виявлено жодних наслідків запалення та інших процесів, що могли брати участь у запуску остеобластної активності.

Припускають [4], що остеоми черепа можуть походити з гетероплас- тичних примітивних клітин нервового гребеня, що є спеціалізованими мультипотентними мігруючими клітинами, які беруть участь у формуванні кісток черепа [14, 15]. Але невелика лінія нервового гребеня залишається в сагітальному шві між двома тім'яними кістками, що може пояснити розвиток остеом лише у тім'яних кістках.

Отже, зважаючи на вище вказане, питання розвитку остеом черепа залишається відкритим. Проте, виникає логічне припущення, що локальні зміни в кістках черепа, які виникають ще під час внутрішньоутробного розвитку, але ніяк себе не проявляють, можуть бути потенційними вогнищами розвитку остеом, які активуються під дією не визначених на даний час факторів.

Висновки

У цьому короткому дослідженні описані 6 випадків множинних остеом черепних кісток, що є рідкісною патологією. Встановлено, що всі пухлини, незалежно від локалізації, мали переважно площинний ріст і були без чітких меж. Прогресування остеом залежить від вираженості компактної речовини кістки та її кровопостачання. Проведена спроба встановити причину розвитку остеом черепа, за результатами чого припустили, що потенційними вогнищами формування остеом можуть бути внутрішньоутробні зміни кісток, остеокластична активність яких проявляється під впливом не визначених на даний час факторів.

Література

1. Krisht KM, Palmer HA, Couldwell WT. Multiple osteomas of the falx cerebri and anterior skull base: case report. JNeurosurg. 2016;124:1339.

2. Cheng KJ, Wang SQ, Lin L. Giant osteomas of the ethmoid and frontal sinuses: Clinical characteristics and review of the literature. Oncol Lett. 2013;5:1724-1730.

3. Tempaku A. Multiple skull osteomas in a 24-year-old woman. J Gen Fam Med. 2017; 18(6):468-469. Doi:10.1002/jgf2.115.

4. Kim EY, Shim YS, Hyun DK, Park H, Oh SY, Yoon SH. Clinical, Radiologic, and Pathologic Findings of Subdural Osteoma: A Case Report. Brain Tumor Res Treat. 2016;4:40-43. Doi:10.14791/btrt.2016.4.1.40

5. Midyett FA, Mukheiji SK. Skull Base Osteoma. Skull Base Imaging. 2020: 143-147. Doi:10.1007/978-3-030-46447-9_23

6. Gasyuk Y, Filenko B. Histochemical polymorphism of keratin pearls in squamous cell carcinoma of the lung. Canadian Scientific Journal. 2014;1(2):18-24.

7. Starchenko II, Dyachenko LV, Prylutskyi GK, Vynnyk NI, Filenko BM. The observation of congenital retroperitoneal large size neuroblastoma. Experimental Oncology. 2019; 41(2):179-181.

8. Filenko BM, Starchenko II, Royko NV, Vynnyk NI, Dyachenko LV. Clinicomorphological observation of refractory hepatoblastoma: a case report. Experimental Oncology. 2020;42(3):245-247.

9. Yudoyono F, Sidabutar R, Dahlan RH, Gill AS, Ompusunggu SE, Arifin MZ. Surgical management of giant skull osteomas. Asian Journal of Neurosurgery. 2017;12(3):408-411.

10. Antohi C, Haba D, Caba L, Ciofu ML, Drug V.-L, Barboi O.-B, at al. Novel Mutation in APC Gene Associated with Multiple Osteomas in a Family and Review of Genotype-Phenotype Correlations of Extracolonic Manifestations in Gardner Syndrome. Diagnostics. 2021;11:1560. Doi: 10.3390/diagnostics11091560.

11. Mao R, Krautscheid P, Graham RP, Ganguly A, Shankar S, Ferber M, at al. Genetic testing for inherited colorectal cancer and polyposis, 2021 revision: A technical standard of the American College of Medical Genetics and Genomics (ACMG). Genet. Med. 2021;23(10):1807-1817. Doi:10.1038/s41436-021 -01207-9.

12. Barajas RF Jr, Perry A, Sughrue M, Aghi M, Cha S. Intracranial subdural osteoma: a rare benign tumor that can be differentiated from other calcified intracranial lesions utilizing MR imaging. JNeuroradiol. 2012;39:263-266. Doi:10.1016/j.neurad.2011.11.003.

13. Li L, Ying GY, Tang Y J, Wu H. Intradural osteomas: Report of two cases. World journal of clinical cases. 2021:9(8):1863-1870. Doi: 10.12998/wjcc.v9.i8.1863

14. Jin S-W, Sim K-B, Kim S-D. Development and growth of the normal cranial vault: an embryologic review. J Korean Neurosurg Soc. 2016;59:192-196. Doi: 10.3340/jkns.2016.59.3.192.

15. Kuratani S. The neural crest and origin of the neurocranium in vertebrates. Genesis. 2018;56(6-7):e23213. Doi: 10.1002/dvg.23213.

References

1. Krisht KM, Palmer HA, Couldwell WT. Multiple osteomas of the falx cerebri and anterior skull base: case report. JNeurosurg. 2016;124:1339.

2. Cheng KJ, Wang SQ, Lin L. Giant osteomas of the ethmoid and frontal sinuses: Clinical characteristics and review of the literature. Oncol Lett. 2013;5:1724-1730.

3. Tempaku A. Multiple skull osteomas in a 24-year-old woman. J Gen Fam Med. 2017; 18(6):468-469. Doi:10.1002/jgf2.115.

4. Kim EY, Shim YS, Hyun DK, Park H, Oh SY, Yoon SH. Clinical, Radiologic, and Pathologic Findings of Subdural Osteoma: A Case Report. Brain Tumor Res Treat. 2016;4:40-43. Doi:10.14791/btrt.2016.4.1.40

5. Midyett FA, Mukherji SK. Skull Base Osteoma. Skull Base Imaging. 2020: 143-147. Doi:10.1007/978-3-030-46447-9_23

6. Gasyuk Y, Filenko B. Histochemical polymorphism of keratin pearls in squamous cell carcinoma of the lung. Canadian Scientific Journal. 2014;1(2):18-24.

7. Starchenko II, Dyachenko LV, Prylutskyi OK, Vynnyk NI, Filenko BM. The observation of congenital retroperitoneal large size neuroblastoma. Experimental Oncology. 2019;41(2):179-181.

8. Filenko BM, Starchenko II, Royko NV, Vynnyk NI, Dyachenko LV. Clinicomorphological observation of refractory hepatoblastoma: a case report. Experimental Oncology. 2020;42(3):245-247.

9. Yudoyono F, Sidabutar R, Dahlan RH, Gill AS, Ompusunggu SE, Arifin MZ. Surgical management of giant skull osteomas. Asian Journal of Neurosurgery. 2017;12(3):408-411.

10. Antohi C, Haba D, Caba L, Ciofu ML, Drug V.-L, Barboi O.-B, at al. Novel Mutation in APC Gene Associated with Multiple Osteomas in a Family and Review of Genotype-Phenotype Correlations of Extracolonic Manifestations in Gardner Syndrome. Diagnostics. 2021;11:1560. Doi: 10.3390/diagnostics11091560.

11. Mao R, Krautscheid P, Graham RP, Ganguly A, Shankar S, Ferber M, at al. Genetic testing for inherited colorectal cancer and polyposis, 2021 revision: A technical standard of the American College of Medical Genetics and Genomics (ACMG). Genet. Med. 2021;23(10): 1807-1817. Doi: 10.1038/s41436-021 -01207-9.

12. Barajas RF Jr, Perry A, Sughrue M, Aghi M, Cha S. Intracranial subdural osteoma: a rare benign tumor that can be differentiated from other calcified intracranial lesions utilizing MR imaging. JNeuroradiol. 2012;39:263-266. Doi:10.1016/j.neurad.2011.11.003.

13. Li L, Ying GY, Tang Y J, Wu H. Intradural osteomas: Report of two cases. World journal of clinical cases. 2021:9(8):1863-1870. Doi: 10.12998/wjcc.v9.i8.1863

14. Jin S-W, Sim K-B, Kim S-D. Development and growth of the normal cranial vault: an embryologic review. JKoreanNeurosurgSoc. 2016;59:192-196. Doi: 10.3340/jkns.2016.59.3.192.

15. Kuratani S. The neural crest and origin of the neurocranium in vertebrates. Genesis. 2018;56(6-7):e23213. Doi: 10.1002/dvg.23213.

Размещено на Allbest.ru